viernes, 8 de noviembre de 2019

Los científicos han descubierto el mecanismo molecular de las enfermedades genéticas raras

Un equipo de científicos rusos dirigido por la Universidad Estatal de Moscú M.V. Lomonosov estudió los mecanismos moleculares que se producen en las células sanguíneas de los niños con el síndrome de Viscott-Aldrich. Resultó que la relación entre el volumen celular y el área de su superficie en las plaquetas es violada en esta enfermedad, lo que lleva a la violación de la homeostasis del calcio y al lanzamiento de un mecanismo poco común de muerte celular programada: la necrosis mitocondrial. El trabajo fue apoyado por la Fundación «Doctores, Innovaciones, Ciencia para los Niños», la Fundación Rusa para la Investigación Básica (RFBR) y la Fundación Rusa para la Ciencia (RSPF). Los resultados de la investigación fueron publicados en la prestigiosa revista Haematologica (IF=7,6).
El síndrome de Wiscott-Aldrich es una enfermedad genética poco frecuente que ocurre en 1-10 casos por cada millón de personas en todo el mundo. Es más común en los hombres porque es causada por mutaciones del gen WAS en el cromosoma X. Este gen codifica la proteína WASP, que está presente en todos los tipos de células sanguíneas y es responsable de la regulación del citoesqueleto de actina. Las células sanguíneas con función WASP dañada son menos capaces de reconocer los factores externos. Los leucocitos con rotura de WASP no son capaces de formar una respuesta inmunitaria adecuada, y las plaquetas se desarrollan incorrectamente y tienden a morir prematuramente.


¿Por qué no está claro para la ciencia por qué el síndrome de Wiscott-Aldrich desencadena una cascada de reacciones que conducen a la muerte celular? La colaboración de científicos rusos ha revelado los mecanismos moleculares que se producen en las plaquetas alteradas. «En este trabajo, encontramos el mecanismo de muerte celular programada de las plaquetas en el síndrome de Viscott-Aldrich, una enfermedad hereditaria en la que los niños mueren de hemorragia, – dice el autor principal del estudio, jefe del laboratorio de hemostasia celular del Centro Científico y de Investigación de Enfermedades Dmitry Rogachev y profesor del Departamento de Física Médica de la Universidad Estatal de Moscú Mikhail Panteleev. – Este mecanismo está asociado con la violación de la relación volumen/ superficie plaquetaria, lo que conduce a la violación de la homeostasis del calcio y a la muerte de la necrosis mitocondrial.


Los científicos siguieron en tiempo real el nivel de iones de Ca2+ en el citoplasma de las plaquetas alteradas, el potencial eléctrico de sus membranas y los cambios en las moléculas de señalización de la fosfatidilserina en él. Normalmente, las moléculas de fosfatidilserina se encuentran en la superficie interna de las membranas, pero cuando se inicia la cascada de muerte celular programable, se mueven a la superficie externa. Resultó que el nivel de iones de calcio en las plaquetas dañadas en reposo es mucho más alto que en las células normales, la polarización y repolarización de la membrana son significativamente más frecuentes, y sus mitocondrias pierden el potencial de la membrana con mayor frecuencia después de la exposición de la fosfatidilserina después de la destrucción de las últimas mitocondrias.
Los científicos lograron prevenir el mecanismo de muerte celular programada en las células perturbadas eliminando el exceso de iones de calcio del ambiente celular e insertando ciclosporina A o questorpongina C en la célula de bloqueadores de poros de la membrana mitocondrial. La introducción de la tapsigargina, una sustancia que impide que la célula bombee iones de calcio al depósito intracelular desde el citoplasma, por el contrario, provocó la muerte rápida de la célula. La función plaquetaria también dependía del número de mitocondrias en las células: cuanto menor era el número de mitocondrias, más pronto se desencadenaban los mecanismos de apoptosis.
Sobre la base de los datos obtenidos, los científicos han construido un modelo informático. El modelo mostró que el «bienestar» de las plaquetas depende directamente de la homeostasis del calcio: su violación lleva a la exposición de la fosfatidilserina en la superficie de la membrana mitocondrial y a la muerte celular a lo largo del camino de la necrosis mitocondrial. La violación de la homeostasis del calcio, a su vez, ocurre debido a la violación de la relación entre el área superficial y el volumen celular. «El mecanismo encontrado explica por qué los niños con síndrome de Wiscott-Aldrich tienen pocas plaquetas, lo que permitirá proponer nuevos métodos de tratamiento. Además, estos datos arrojan luz sobre los mecanismos de muerte celular de las plaquetas, incluso en las células sanas, que serán útiles en el diagnóstico y tratamiento de la trombosis y la hemorragia,» – concluyó Mikhail Panteleev.

 Los científicos ofrecieron estudiar el síndrome de Viscott-Aldrich por especialistas del Centro de Hematología Pediátrica llamado así por Dmitry Rogachev, donde se trata a los niños con esta enfermedad, y también proporcionaron muestras de sangre genéticamente confirmadas de pacientes con esta enfermedad. Además de los investigadores de la Universidad Estatal de Moscú de Lomonosov y del Centro Científico y de Investigación Dmitry Rogachev del DgOI, participaron en el trabajo empleados del Centro de Problemas Teóricos de Farmacología y Farmacología de la Academia Rusa de Ciencias, de la Primera Universidad Médica Estatal de Moscú de Sechenov, del Instituto Sechenov de Fisiología Evolutiva y Bioquímica de la Academia Rusa de Ciencias, de la Universidad Técnica Estatal de Moscú de Bauman y del Instituto de Física y Tecnología de Moscú.


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